Medical Radiology and radiation safety Medical Radiology and radiation safety Медицинская радиология и радиационная безопасность 1024-6177 2618-9615 37253 10.12737/1024-6177-2020-65-2-82-86 В помощь практическому врачу Medical practice issue В помощь практическому врачу Evaluation of the SPECT/CT Method in the Diagnosis of Ochronosis. Clinical Case Оценка функциональных возможностей метода ОФЭКТ/КТ при изучении охроноза. Клинический случай Рыжков А. Д. Ryzhkov A. D.

доктор медицинских наук;

doctor of medical sciences;

 Крылов А. С. Krylov A. S.

кандидат медицинских наук;

candidate of medical sciences;

 Блудов А. Б. Bludov A. B.

кандидат медицинских наук;

candidate of medical sciences;

 Кузин А. В. Kuzin A. V.

кандидат медицинских наук;

candidate of medical sciences;

 Каспшик С. М. Kaspshik S. M. Долгушин М. Б. Dolgushin M. B.

доктор медицинских наук;

doctor of medical sciences;

 Национальный медицинский исследовательский центр онкологии им. Н.Н. Блохина Минздрава России Москва Россия N.N. Blokhin National Medical Research Center of Oncology Moscow Russian Federation Национальный медицинский исследовательский центр онкологии им. Н.Н. Блохина Минздрава России Москва Россия N.N. Blokhin National Medical Research Center of Oncology Moscow Russian Federation Национальный медицинский исследовательский центр онкологии им. Н.Н. Блохина Минздрава России Москва Россия N.N. Blokhin National Medical Research Center of Oncology Moscow Russian Federation Российская медицинская академия непрерывного профессионального образования Минздрава РФ Москва Россия Russian Medical Academy of Continuous Professional Education Moscow Russian Federation Национальный медицинский исследовательский центр онкологии им. Н.Н. Блохина Минздрава России Москва Россия N.N. Blokhin National Medical Research Center of Oncology Moscow Russian Federation Национальный медицинский исследовательский центр онкологии им. Н.Н. Блохина Минздрава России Москва Россия N.N. Blokhin National Medical Research Center of Oncology Moscow Russian Federation 65 2 82 86 https://naukaru.ru/en/nauka/article/37253/view

Цель: Продемонстрировать характерные функционально-структурные изменения опорно-двигательного аппарата больной охронозом на примере использования остеосцинтиграфии (ОСГ) и последующей однофотонной эмиссионной компьютерной томографией, совмещенной с рентгеновской компьютерной томографией (ОФЭКТ/КТ). Материал и методы: Приводится случай обследования больной охронозом с помощью ОСГ и ОФЭКТ/КТ. Результаты: Продемонстрирована сочетанная картина нарушений минерального обмена и выраженных дегенеративных нарушений опорно-двигательного аппарата при охронозе, генетически детерминированном заболевании, который развивается вследствие нарушения метаболизма гомогентизиновой кислоты. Заключение: Возможности гибридного метода ОФЭКТ/КТ позволили продемонстрировать структурные и метаболические изменения при данном заболевании, что не только отражает характерные изменения при охронозе, но и показывает возможность применения радионуклидных методик при решении нестандартных задач в тех областях, где метод ранее не применялся.

Purpose: Is to demonstrate functional and structural changes in the musculoskeletal system of the patient with ochronosis using bone scan and hybrid imaging consisting of single-photon emission computed tomography (SPECT) and X-ray transmission computed tomography (CT) scan (SPECT/CT). Material and methods: A clinical case report of patient with ochronosis, examined with bone scan and SPECT/CT. Results: In this article we show a clinical case with the picture of mineral metabolism disorder and severe degenerative changes of musculoskeletal system in patient with ochronosis (a genetically determined disease), caused by metabolic disorders of homogentisic acid. We used hybrid SPECT/CT method for evaluation of this disease. Conclusion: SPECT/CT method demonstrated structural and metabolic changes. This method allowed us to reveal the specific changes in cases of ochronosis, but also it shows the possibility of using radionuclide methods in solving non-standard situations, while this method has not previously been applied.

 охроноз остеосцинтиграфия ОФЭКТ/КТ ochronosis bone scan SPECT/CT

Mannoni A, Selvi E, Lorenzini S, Giorgi M, Airó P, Cammelli D, Andreotti L, Marcolongo R, Porfirio B. Alkaptonuria, ochronosis, and ochronotic arthropathy. Semin Arthritis Rheum. 2004;33(4):239-48. DOI: 10.1053/s0049-0172(03)00080-5. Mannoni A, Selvi E, Lorenzini S, Giorgi M, Airó P, Cammelli D, Andreotti L, Marcolongo R, Porfirio B. Alkaptonuria, ochronosis, and ochronotic arthropathy. Semin Arthritis Rheum. 2004;33(4):239-48. DOI: 10.1053/s0049-0172(03)00080-5. Zatkova A. An update on molecular genetics of Alkaptonuria (AKU). J Inherit Metab Dis. 2011;34(6):1127-36. DOI: 10.1007/s10545-011-9363-z. Zatkova A. An update on molecular genetics of Alkaptonuria (AKU). J Inherit Metab Dis. 2011;34(6):1127-36. DOI: 10.1007/s10545-011-9363-z. Taylor AM, Boyde A, Wilson PJ, Jarvis JC, Davidson JS, Hunt JA, Ranganath LR, Gallagher JA. The role of calcified cartilage and subchondral bone in the initiation and progression of ochronotic arthropathy in alkaptonuria. Arthritis Rheum. 2011;63(12):3887-96. DOI: 10.1002/art.30606. Taylor AM, Boyde A, Wilson PJ, Jarvis JC, Davidson JS, Hunt JA, Ranganath LR, Gallagher JA. The role of calcified cartilage and subchondral bone in the initiation and progression of ochronotic arthropathy in alkaptonuria. Arthritis Rheum. 2011;63(12):3887-96. DOI: 10.1002/art.30606. Araki K, Sudo A, Hasegawa M, Uchida A. Devastating ochronotic arthropathy with successful bilateral hip and knee arthroplasties. J Clin Rheumatol. 2009;15(3):138-40. DOI: 10.1097/RHU.0b013e31819e6b41. Araki K, Sudo A, Hasegawa M, Uchida A. Devastating ochronotic arthropathy with successful bilateral hip and knee arthroplasties. J Clin Rheumatol. 2009;15(3):138-40. DOI: 10.1097/RHU.0b013e31819e6b41. Aquaron R. Alkaptonuria: a very rare metabolic disorder. Indian J Biochem Biophys. 2013;50(5):339-44. Aquaron R. Alkaptonuria: a very rare metabolic disorder. Indian J Biochem Biophys. 2013;50(5):339-44. Gallagher JA, Dillon JP, Sireau N, Timmis O, Ranganath LR. An example of a “fundamental disease” - A rare disease with important lessons for more common disorders. Semin Cell Dev Biol. 2016;52:53-7. DOI: 10.1016/j.semcdb.2016.02.020. Gallagher JA, Dillon JP, Sireau N, Timmis O, Ranganath LR. An example of a “fundamental disease” - A rare disease with important lessons for more common disorders. Semin Cell Dev Biol. 2016;52:53-7. DOI: 10.1016/j.semcdb.2016.02.020. Perrone A, Impara L, Bruni A, Primicerio P, Marini M. Radiographic and MRI findings in ochronosis. Radiol Med. 2005;110(4):349-58. Perrone A, Impara L, Bruni A, Primicerio P, Marini M. Radiographic and MRI findings in ochronosis. Radiol Med. 2005;110(4):349-58. Doganavsargil B, Pehlivanoglu B, Bicer EK, Argin M, Bingul KB, Sezak M, et al. Black joint and synovia: histopathological evaluation of degenerative joint disease due to ochronosis. Pathol Res Pract. 2015;21(6);470-7. DOI: 10.1016/j.prp.2015.03.001. Doganavsargil B, Pehlivanoglu B, Bicer EK, Argin M, Bingul KB, Sezak M, et al. Black joint and synovia: histopathological evaluation of degenerative joint disease due to ochronosis. Pathol Res Pract. 2015;21(6);470-7. DOI: 10.1016/j.prp.2015.03.001. Ranganath LR, Cox TF Natural history of alkaptonuria revisited: analyses based on scoring systems. J Inherit Metab Dis. 2011;34 (6):1141-51. DOI: 10.1007/s10545-011-9374-9. Ranganath LR, Cox TF Natural history of alkaptonuria revisited: analyses based on scoring systems. J Inherit Metab Dis. 2011;34 (6):1141-51. DOI: 10.1007/s10545-011-9374-9. Насонова ВА, Бунчук НВ. Руководство для врачей. Ревматические болезни. М.: Медицина. 1997. 520 с. Nasonova VA, Bunchuk NV (Ed.) Rheumatic Diseases: A Guide for Physicians. M.: Medicine. 1997. 520 p. (in Russ.). Клипелл Д.Х., Стоун Д.Х., Кроффорд Л.Дж., Уайт П.Х. Ревматические заболевания. Руководство в 3 т. Т.2. Заболевания костей и суставов. Под ред. Насонова Е.Л., Насонова В.А., Олюнина Ю.А. (перевод). М.: ГЭОТАР-Медиа. 2012. 520 с. Clipell DH, Stone DH, Crofford LJ, White PH. Ed by Nasonov EL, Nasonov VA, Olyunin YuA (trans). Rheumatic Diseases. Manual in 3 volumes. Vol. 2. Bone and Joint Diseases. M.: GEOTAR-Media, 2012. 520 p. (in Russ.). Башкова И.Б., Кичигин В.А., Безлюдная Н.В. и др. Охроноз: трудности постановки диагноза в практике врача-клинициста. Трудный пациент. 2016;14(10-11):40-5. Bashkova IB, Kichigin VA, Bezludnaya NV, Stepanov EG, Kovalev DV, Karpuhin AS, Tarasov AN. Ochronosis: difficulties in diagnosing in clinician’s practice. Difficult Patient. 2016;14(10-11):40-5. (in Russ.). Чепой В.М. Диагностика и лечение болезней суставов. М.: Медицина. 1990. 304 с. Chepoy VM. Diagnosis and Treatment of Diseases of the Joints. M.: Medicine. 1990. 304 p. (in Russ.). Григоровский В.В., Бабко А.Н. Дифференциальная диагностика и лечение охронотической артропатии (описание клинического случая и современное состояние вопроса). Вестник травма­тологии и ортопедии им. Н.Н. Приорова. 2006;(4):42-8. Grigorovskiy VV, Babko AN. Differential Diagnosis and Treatment of Ochronotic Arthropathy. (Case report and current state review). N.N. Priorov Bulletin of Traumatology and Ortopedics. 2006;(4):42-8. (in Russ.). Ventura-Ríos L, Hernández-Díaz C, Gutiérrez-Pérez L, Bernal-González A, Pichardo-Bahena R, Cedeño-Garcidueñas AL, Pineda C. Ochronotic arthropathy as a paradigm of metabolically induced degenerative joint disease. A case-based review. Clin Rheumatol. 2016;35(5):1389-95. DOI: 10.1007/s10067-014-2557-7. Ventura-Ríos L, Hernández-Díaz C, Gutiérrez-Pérez L, Bernal-González A, Pichardo-Bahena R, Cedeño-Garcidueñas AL, Pineda C. Ochronotic arthropathy as a paradigm of metabolically induced degenerative joint disease. A case-based review. Clin Rheumatol. 2016;35(5):1389-95. DOI: 10.1007/s10067-014-2557-7. Башкова И.Б., Кичигин В.А., Шаипов Р.Ш. и др. Охроноз как причина вторичного остеоартроза. РМЖ. 2017;25(7):474-80. Bashkova IB, Kichigin VA, Shaipov RSh, Kryuchkov NA, Bezlyudnaya NV, Didichenko SN, Borisova LV. Ochronosis as a cause of secondary osteoarthrosis. RMJ. 2017;25(7):474-80. (in Russ.). Золовкина А.Г., Супрун Е.А., Джухаев Д.А. и др. Алкаптонурический охроноз при эндопротезировании крупных суставов. Лабораторная служба. 2018;7(3-2):95. Zolovkina AG, Suprun EA, Dzhukhaev DA, Lobanov MN, Abdaljan AM. Alkaptonuric ochronosis in endoprosthesis replacement of large joints. Laboratory Service. 2018;7(3-2):95. (in Russ.). Zhao BH, Chen BC, Shao DC, Zhang Q Osteoarthritis? Ochronotic arthritis! A case study and review of the literature. Knee Surg Sports Traumatol Arthrosc. 2009;17(7):778-81. DOI: 10.1007/s00167-009-0778-0. Zhao BH, Chen BC, Shao DC, Zhang Q Osteoarthritis? Ochronotic arthritis! A case study and review of the literature. Knee Surg Sports Traumatol Arthrosc. 2009;17(7):778-81. DOI: 10.1007/s00167-009-0778-0. Авдеева О.С., Беляева Е.А., Дубровина Ю.С. и др. Вторичный остеоартроз при охронозе в сочетании с остеопорозом. Вестник новых медицинских технологий. 2008;15 (3):90-1. Avdeeva OS, Belyaeva EA, Dubrovina YuS, Nikishina OA, Savenkova NA, Yushina TA. Secondary osteoarthritis in case of ochronosis combined with osteoporosis. Journal of New Medical Technologies. 2008;15 (3):90-1. (in Russ.). Чернов В.И., Брагина О.Д., Синилкин И.Г. и др. Радионуклидная тераностика злокачественных образований. Вестник рентгенологии и радиологии. 2016;97(5):306-13. Chernov VI, Bragina OD, Sinilkin IG, Medvedeva AA, Zel’chan RV. Radionuclide teranostic of malignancies. Journal of Radiology and Nuclear Medicine. 2016;97(5):306-13. (in Russ.). Крылов А.С., Рыжков А.Д., Щипахина Я.А. и др. Роль ОФЭКТ/КТ и МРТ в дифференциальной диагностике поражения скелета (клинический случай). Медицинская радиология и радиационная безопасность. 2019;64(1):69-73. DOI: 10.12737/article_5c55fb5ef00a68.52703915. Krylov AS, Ryzhkov AD, Shchipakhina YA, Nered AS, Bludov AB, Shiryaev SV. The role of SPECT/CT and MRI in the differential diagnosis of skeletal damage (case report). Medical Radiology and Radiation Safety. 2019;64(1):69-73. (in Russ.). DOI: 10.12737/article_5c55fb5ef00a68.52703915. Рыжков А.Д., Крылов А.С., Блудов А.Б., Ширяев С.В. Остеосцинтиграфия и ОФЭКТ/КТ в диагностике различных вариантов метастатического поражения костей. Медицинская радиология и радиационная безопасность. 2018;63(2):41-6. DOI: 10.12737/article_5ac61fd62feba6.78437892. Ryzhkov AD, Krylov AS, Bludov AB, Shiryaev SV Osteoscintigraphy and SPECT/CT in the diagnosis of various variants of bone metastases. Medical Radiology and Radiation Safety. 2018;63(2):41-6. (in Russ.). DOI: 10.12737/article_5ac61fd62feba6.78437892. Чернов В.И., Брагина О.Д., Синилкин И.Г. и др. Радиоиммунотерапия: современное состояние проблемы. Вопросы онкологии. 2016;62(1):24-30. Chernov VI, Bragina OD, Sinilkin IG, Medvedeva AA, Zelchan RV. Radioimmunotherapy: Current state of the problem. Problems of Oncology. 2016;62(1):24-30. (in Russ.). Рыжков А.Д., Крылов А.С., Ширяев С.В. Преимущество комбинированной ОФЭКТ/КТ в диагностике метастазов в костях. Медицинская радиология и радиационная безопасность. 2017;62(5):33-9. DOI: 10.12737/article_59f2fc0812bc46.45377149. Ryzhkov AD, Krylov AS, Shiryaev SV, Shchipakhina YaA, Kochergina NV. The advantage of a combined SPECT/CT in the diagnosis of bone metastases. Medical Radiology and Radiation Safety. 2017;62(5):33-9. (in Russ.). DOI: 10.12737/article_59f2fc0812bc46.45377149. Chernov VI, Triss SV, Skuridin VS, Lishmanov YB Thallium-199: A new radiopharmaceutical for myocardial perfusion imaging. Int J Card Imaging 1996;12(2):119-26. Chernov VI, Triss SV, Skuridin VS, Lishmanov YB Thallium-199: A new radiopharmaceutical for myocardial perfusion imaging. Int J Card Imaging 1996;12(2):119-26. Lishmanov Y, Minin S, Efimova I, Chernov V, Saushkina Y, Lebedev D, Popov S. The possible role of nuclear imaging in assessment of the cardiac resynchronization therapy effectiveness in patients with moderate heart failure. Ann Nucl Med. 2013;27(4):378-85. Lishmanov Y, Minin S, Efimova I, Chernov V, Saushkina Y, Lebedev D, Popov S. The possible role of nuclear imaging in assessment of the cardiac resynchronization therapy effectiveness in patients with moderate heart failure. Ann Nucl Med. 2013;27(4):378-85.